本站原创【摘 要 】目的：总结其他疾病误诊为颞下颌关节紊乱病（TMD）的情况,分析其原因,同时探讨描述此类文献术语的合理性.方法：电子检索Medline（via OVID）和EMBASE数据库,中国生物医学文献数据库网络版（CBM）、中国期刊全文数据库（CNKI）和中文科技期刊全文数据库（维普）,终止检索时间为2011年12月.收集相关文献总结误诊为颞下颌关节紊乱病的其他疾病情况,资料提取由两名检阅者独立分开完成.同时,搜索名为“系统评价”的总结病例报道或病案系列的“文献综述”类文章,探讨对此类文章命名为“系统评价”的合理性.结果共检索到国内外文献315篇,最终纳入21篇（57例）,均为病例报道或临床综述.该57例被误诊为颞下颌关节紊乱病的病例分别有上颌第三磨牙慢性冠周炎（43.86％）、鼻咽癌（15.79％）、颌面部肿瘤（15.97％）等20种疾病,误诊的原因主要有：临床表现类似（33.96％）、主诉相混淆（26.43％）及认识上不足（22.64％）等.同时,检索到标为“系统评价”的病例报道类“文献综述”文章35篇,中文27篇,英文8篇,均缺乏对病例报道真实性的评价,也没有方法学质量评价.结论其他疾病被误诊为颞下颌关节紊乱病主要发生在其临床表现极为相似的一些疾病,患者的主诉容易造成混淆,医务人员专业素质欠缺,工作责任心不够强亦有一定关系.在命名此类总结病例报道或病案系列文章时,最好使用“文献综述”,而不用“系统评价”.
【关 键 词 】颞下颌关节紊乱病；误诊；病例报道；文献综述；系统评价
【中图分类号】R782.6
【文献标志码】A
颞下颌关节紊乱病（temporomandibular joint disorder,TMD）的发病原因及危险因素尚无定论,精神因素、不良咀嚼习惯、损伤及咬合因素等均可能导致咀嚼肌紧张、痉挛,或破坏关节结构的正常平衡,引起关节弹响,下颌运动异常,张口受限,咀嚼时疼痛等症状.这些症状及临床表现尽管不太复杂,然而很多涉及颞下颌关节及其周围组织结构的全身性或局部性的其他疾患也可能具有类似症状和体征,极易导致误诊.尽管各种辅助检查在飞速发展,然而目前的辅助检查技术都有不同程度的缺陷或限制,且尚不能广泛应用于TMD的临床诊断中.因此多种疾病容易被误诊为TMD,延误治疗.
本文旨在通过对国内外公开发表的其他疾病被误诊为TMD的文献进行总结研究,分析其原因并尝试提出相应的对策,以期减少类似的误诊情况.
1 材料和方法
1.1检索策略
通过Medline（OVID）和EMBASE数据库检索其他疾病误诊为TMD的外文文献,包括病例报道、病案系列总结及相关的系统评价等.主要检索词有TMD、misdiagnosis、case reports、review、systematic review等.通过中国生物医学文献数据库网络版（CBM）,中国期刊全文数据库（CNKI）和中文科技期刊全文数据库（维普）,检索已发表的其他疾病误诊为颞下颌关节紊乱病的中文文献,文献类型同上,检索词主要有颞下颌关节功能紊乱综合征、误诊、病例报道、综述及系统评价等.采用MeSH主题词与自由词相结合的形式进行检索,不限制文献的时间与语种.最终检索时间为2011年12月.
1.2纳入和排除标准
1.2.1纳入标准 其他疾病被误诊为TMD的文献,如病例报告、病例系列总结,同时也包括病例报道为基本纳入对象的系统评价.患者均罹患其他疾病,但被诊断为TMD.
1.2.2排除标准 TMD被误诊为其他疾病的文献或其他非误诊为TMD的文献.
1.3文献纳入和资料提取
两位研究者根据检索出的研究题目、摘 要 独立进行初选,然后查找初筛文献的全文,逐一阅读,以进一步确定是否纳入.对文中提供信息不全者,尝试与作者联系补充有关信息后再决定取舍.对是否最终纳入有分歧时请高年资专家参与讨论解决.从最终纳入的文献中提取有效数据填写数据登记表.
1.4分析方法
以纳入文献所涉及的病例总数为总样本,对文献中列出的误诊为TMD的情况依照原文的诊断名词进行统计,对误诊为TMD的原因归类,如原文未直接列出误诊原因,则按照其讨论内容推断作者可能提出的误诊原因.对以病例报道为主要纳入对象的系统评价类文献,除充分利用其误诊分类及原因分析资料外,还要鉴别其是否对纳入文献进行了质量评价,是否使用统计学方法,是否对资料进行了整合.如有,分析其合理性.
2 结果
2.1检索结果
共检索文献315篇,通过阅读摘 要 ,去除重复文献,按纳入排除标准进行细筛,阅读全文,最终纳入中文文献10篇,英文文献11篇.同时检索到病例系统评价35篇,其中8篇英文文献,27篇中文文献.
2.2纳入文献的一般情况
纳入的21篇误诊文献,均为病例报告或临床综述,共报道了57个病例,按其报告的病例数统计,属个例病案报道的13篇、2例的3篇,5、6、7、8、12例的各1篇.在35篇病例报告为基础的系统评价文献中,中文文献24篇为各省市关于急性或迟缓性麻痹病例监测的系统评价,1篇关于利什曼病误诊的系统评价,1篇关于接种乙型脑炎疫苗不良反应的系统评价,1篇为误行鞘内注射长春新碱事件病例报告的系统评价.英文文献中有6篇为病例报告及系统评价,1篇为48例小儿头颈部脂肪肉瘤病例报告的系统评价,1篇关于扁桃体切除术并发症的系统评价.
2.3其他疾病误诊为TMD的情况分析
其他疾病误诊为TMD的情况分析结果见表1.
在其他疾病误诊为TMD的病例中,感染性疾病共31例,占总数的54.39％,化脓性感染中上颌第三磨牙冠周炎最多,占43.86％,由螺旋体、破伤风杆菌引起的莱姆病和破伤风所占比较较小；其次是原发性恶性肿瘤,转移性恶性肿瘤、原发性良性肿瘤或肿瘤样病变共22例,占38.6％,其中颌面部肿瘤占15.97％,其他误诊疾病占比例较小,如原发性三叉神经痛占3.51％,巨细胞动脉炎及翼钩综合征各1例.除原发性三叉神经痛未报告性别、鼻咽癌误诊均为男性外,其余男女比例构成相对均衡. 2.4其他疾病误诊为TMD的原因
纳入的21篇文献中,有18篇报道了误诊原因,合计共提出7条误诊原因（表2）,对某些误诊病例可能提出了多种误诊原因,这里仅以主要的误诊原因进行统计.因为临床表现类似而误诊的居首位,占33.96％,其次因患者主诉造成混淆的占26.43％,因医务人员对其他疾病与TMD的区别认识不足的居第三位,占22.64％.
3 讨论
TMD是口腔颌面部常见病之一,好发于20～40岁青壮年,女性多见,其症状、体征的患病率甚至可高达70％以上,是由社会心理因素、外伤、免疫异常等导致颞下颌关节和（或）咀嚼肌群出现功能、结构改变的一组疾病的总称.临床分为咀嚼肌紊乱疾病、结构紊乱疾病、炎性疾病和骨关节病4类.尽管TMD的研究诊断标准已被应用于其诊断中,并且常规应用X线检查,如曲面断层、许勒位、髁突经咽侧位等,但由于投照技术所存在的缺陷,即使联合使用不同的常规X射线检查仍不能避免误诊或漏诊,其他疾病易因具有TMD的某些症状或体征而被误诊为TMD,造成错误治疗.
本研究搜索国内外重要数据库,最终符合纳入标准的仅21篇,所纳入的文献均为病例报告或临床综述,样本量均较小,文献发表时间集中在近20年,尤其以近10年相对较多,几乎每年都有新增的病例报道,说明医务人员对TMD的认识正在不断提高.
颞下颌关节及咀嚼肌是人们每日最频繁使用的器官,且与最重要的生命活动如摄取食物、通过语言与表情进行人际交流等有关,其功能受限会首先引起患者的注意,然而不幸的是很多局部与全身的疾病都会影响到这些功能,从不同角度关注这些功能的临床医师又分散在多个临床专业,如神经科、耳鼻喉科、口腔科中的修复科、正畸科、口腔颌面外科等,全身心投入颞下颌关节疾病研究的专业医师数量少,相关临床亚专业的医师对颞下颌关节病的认识不足.对其他疾病的相关症状重视不够,这可能是导致上述误诊的主要原因,当然患者主诉不清也有重要关系.总之,其误诊的原因往往是多方面的.
笔者认为,对于以“TMD”就诊的患者,应仔细询问病史,了解病情发展及治疗经过,全身疾病情况,是否具有TMD的常见危险因素,并系统进行面颌部及牙列情况的检查,采集相关资料,本课题组推荐使用格式化病历表全面收集记录病史及检查结果,以免遗漏重要项目.系统完整的问诊和检查本身就是良好的诊断工具之一,可以在很大程度上初步确定是TMD还是其他疾病引起了类似症状和体征.例如,TMD具有症状波动性特点,而肿瘤却是持续进展性的；前者多局限于关节内或咀嚼肌部位,病程缓和,不伴皮肤红肿,而局部急性炎症多进展迅速,面颌部红肿明显；又如对张口受限的患者,若检查发现上颌第三磨牙阻生,或其错位萌出易于创伤颊黏膜,已经发生冠周炎或颊侧咬合创伤,其张口受限的原因即可能主要与此有关.如能配合颞下颌关节、颌骨的x线摄片筛查,则可明确是否具有颞下颌关节骨质或盘位改变；颅底及颌骨是否有肿瘤或癌症造成的骨破坏等,将进一步减少误诊的可能.另外,建立严密随访的制度,密切观察治疗反应亦非常重要.TMD患者对多种保守治疗措施有治疗反应,甚至仅仅减轻关节负荷都可能或多或少地减轻症状,如坚持相关治疗效果仍然很差,或进行性加重,应重新审视诊断的准确性；另外,加强相关医务人员专业素质教育,加强对患者及其家属的宣教,均有助于减少误诊的发生.
笔者在搜集国内外公开发表的相关误诊病例报道时发现,有关误诊的文献类型除综述、病例报道和病案系列报告之外,还有一些命名为系统评价的文章,笔者共检索到35篇题目中包含系统评价字样、实为一般综述的文献,其中8篇英文文献,27篇中文文献.虽均命名为系统评价,但并不符合严格意义上的系统评价特点.例如文献一文纳入的文献均为病例报道或病案系列,只是采用了系统评价中的检索策略制定纳入排除标准,仍属于描述性综述.虽有纳入文献详细信息的提取及证据水平的评分,但其评分仅根据单个病例报道还是病案系列分为4或5两个等级.
综上所述,目前中英文文献中对“系统评价”这个名词误用的现象普遍存在,对此,笔者认为应秉着科学严谨的态度审视其是否合理.如果仅仅冠以“系统评价”之名,其内容中既没有对纳入的文献进行方法学质量的评价,也没有对病例报道或病案系列自身的真实性进行相关的评价,仅是堆积式地“综合”信息,不需要应用统计学方法“整合”信息,不应属于严格意义上的系统评价.系统评价应具有以下主要特征：有明确的研究目的与纳入排除标准；有透明的可重复的文献检索方法；对纳入文献的方法学及真实性进行评价；必要时用相应的统计学方法整合信息.现在广泛用于对同病种随机对照试验的综合评价,也有学者用于整合诊断性试验、病例对照研究、队列研究等,其纳入研究的基本共同点是均设有对照组,属于分析性研究.对病例报告及病例系列进行文献综述时,也应要求全面系统检索文献,但不要求这些文献设置对照组,其方法学要求限于全面如实报告病例情况,没有其他方法学的考察内容,对于描述此类文献的术语,用传统的术语“文献综述”已经足以揭示其内涵,而且不妨碍其发挥应有的学术价值.而使用“系统评价”来冠名的此类文献与没有使用“系统评价”的“综述”相比,并没有增加新的内涵或新知识.因此,明确文献综述与系统评价的区别十分重要,不应随意使用“系统评价”来取代传统的术语“文献综述”.
本文也存在一些不足之处：1）尽管作者尽力全面搜索国内外重要数据库,但最终符合纳入标准的文献较少,可提取的统计数据较少；个别数据提取可能有所遗漏；2）对命名为“系统评价”实为病例报道总结的“文献综述”类文章可能检索不全,不利于全面评价国内外目前对“系统评价”这个术语误用的情况.
（本文编辑 张玉楠）